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我们描述了棘球绦虫multilocularis(EM)感染(肺泡棘球蚴病(AE)),由于隔膜和膈神经的浸润,伴有进行性大块正形鼻窦炎和累进性呼吸困难。通过计算机断层扫描(CT)、仰卧位和坐位的肺功能、x线检查期间的嗅嗅试验和AE血清学检查来证实诊断。由于腹膜后和纵隔间隙的弥漫性浸润,手术干预是不适用的。因此,开始使用阿苯达唑进行医疗治疗。无创通气(NIV)解决了骨科问题,患者出院。
AE发生在北半球,但在瑞士它被列为一种罕见疾病。据我们所知,这是第一个描述的病例这种罕见的感染连续双侧隔膜轻瘫。但本病例报告显示,临床表现及常规诊断方法可导致正确诊断。
进行性膈肌麻痹是一种罕见的原因,骨性呼吸困难和劳累[1]. 相关的轻瘫通常是在疾病的晚期被监督和诊断的。双侧膈轻瘫的主要原因有外伤性、炎症性、神经性、特发性或肿瘤相关[1]。我们提出一个非恶性压缩AE导致双侧膈轻瘫的案例。
一位60岁的农民妻子因持续2年的呼吸困难到地区医院就诊。当时包括超声心动图和运动测试在内的心脏病会诊结果并不显著。在过去的一年中,患者抱怨体重减轻了10公斤,餐后胃脘痛。在表现前的最后2个月,患者出现矫形症,在仰卧位时出现恐慌。临床检查显示左基侧呼吸音减弱,但无左、右心衰征象。在仰卧位时,呼吸表现为反常的呼吸模式。实验室检测结果无显著性差异,脑利钠肽和d -二聚体值正常。胸片显示左侧膈肌隆起,但其他部位无明显异常。进一步的检查(超声心动图和胃镜检查)未见相关病理。最后,CT扫描显示在心脏后、经膈和下腔间隙有一个多灶性、囊样和低密度肿块(图1)。由于症状迅速恶化,该患者被带到我们的三级护理医院(瑞士圣加伦圣加伦州医院)进行进一步诊断和治疗。
呼吸困难和正位呼吸困难的原因被认为是膈肌麻痹或由于不明原因的囊性病变引起的下腔静脉综合征,很可能是恶性肿瘤或AE引起的。
基于囊状生长的棘球绦虫种类的筛选试验Dade Behring Marburg GmbH(德国马尔堡)进行了测试,结果显示为高度肯定的结果。通过更特异性的EM抗原试验(em2 + elisa)证实了AE;Bordier亲和产品,Crissier,瑞士)。
通过血管造影和测压排除了下腔静脉综合征。相比之下,仰卧位肺活量从47%下降到26%(图2)当使用无创正压通气时,尽管血气正常,但骨性呼吸消失。最后放射检查(嗅探试验)证实双侧膈肌功能性轻瘫。
我们的结论是,病人的呼吸困难是由于包虫性肿块浸润引起的双侧膈肌麻痹。
由于纵隔和腹膜后浸润,感染被认为不可以手术治愈和使用阿苯达唑(400mg)治疗b、 身份证。)发起的。治疗将持续多年甚至终生。在开始夜间无创家居通气后,骨科症状缓解,患者出院。她目前是门诊随访。
据我们所知,这是第一例包虫相关性双侧膈肌麻痹病例。声发射主要发生在北半球的特定区域[2]. 主要宿主是狐狸,中间宿主是小型哺乳动物。人类是假中间宿主,通过摄入受污染的水果或蔬菜而感染。由于成功的狂犬病疫苗接种计划,瑞士狐狸的数量在1980年至1995年间增加了四倍。这和狐狸的城市化导致自2000年以来人类AE的发病率翻了一番(每10万人口中有0.26例)[三]。
CT扫描的典型表现可以作出诊断,但由于病变的浸润性特征,图像经常被误认为是肿瘤。血清学测试包括对高敏感性棘球绦虫种类的筛选测试,以及对EM抗原的更特异性的测试(如。Em2plus-ELISA) [4]。
若满足以下至少两个参数,则建立诊断[5]:1)通过成像技术发现的典型病变;2)通过具有高特异性的单独试验确认的高灵敏度阳性筛选试验;3)与AE相容的组织病理学;以及4)临床标本中EM核酸序列的检测。
治疗方法包括根治性手术切除,并辅以苯并咪唑药物治疗至少2年。姑息性手术切除肿瘤并没有显示出任何优势[6]。在不能手术的情况下,建议终生化疗,并将对患者进行临床监测,包括影像学和血清学监测,以了解进展情况。不幸的是,这种治疗不能治愈,因为咪唑只对寄生物有抑制作用,但10年后生存率为90-94%,而不治疗死亡率为90% [7]。
亚急性呼吸困难的诊断方法通常包括早期肺功能测试。即使胸片正常的老年人,也应进行心功能、运动测试和肺功能测试,以排除普遍存在的通气性疾病[8]. 然而,由于在医院的可用性以及诊断步骤趋向于平行而非线性的趋势,在胸部CT扫描后进行肺功能测试,并在胸片上显示怀疑新的膈肌轻瘫。
膈肌轻瘫的诊断可通过功能测试,如“嗅”荧光镜检查或坐位和仰卧位肺活量测定。我们做了两个测试来确认诊断和支持我们的临床怀疑。单侧轻瘫患者肺活量测量通常显示,与坐位相比,仰卧位肺活量下降约15-25%,双侧轻瘫患者肺活量下降高达50% [9]。使用针电极的肌电图似乎不是强制性的,而且对于仰卧位的呼吸模式和逆呼吸模式的益处来说,它不是次要的。在我们的病例中,对继发于双侧膈肌麻痹的呼吸困难的最佳治疗方法是在睡觉时间进行呼吸控制。膈肌轻瘫是正常血压患者家中通气的少数指征之一[10]。由于AE的局部扩散和侵袭进展,手术方法不适用。
我们的病例表明,由于疾病进展缓慢,AE通常诊断较晚,在这些病例中,根治性切除不再可行。在疾病流行地区,医生应该意识到这种无声的渐进疾病,因为随着狐狸数量的增加和狐狸数量的城市化,我们将在不久的将来面临更多的临床病例。
脚注
感兴趣的语句
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