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先天性laryngomalacia有关运动性喉阻塞在青春期
  1. 马格努斯Hilland1,
  2. Ola Drange Røksund1,2,
  3. 洛伦兹山特维克1,
  4. Øystein Haaland2,3,
  5. 汉斯Jørgen Aarstad1,4,
  6. 托马斯Halvorsen2,5,
  7. John-Helge Heimdal1,4
  1. 1耳鼻咽喉部和头部和颈部手术,Haukeland大学医院,卑尔根、挪威
  2. 2儿科,Haukeland大学医院,卑尔根、挪威
  3. 3全球公共卫生部门和初级保健,卑尔根大学,卑尔根、挪威
  4. 4临床医学系,卑尔根大学,卑尔根、挪威
  5. 5儿科临床科学、部分,卑尔根大学,卑尔根、挪威
  1. 对应到马格努斯Hilland、部门耳鼻咽喉头颈外科的Haukeland大学医院,Haukelandsveien 22日5021年卑尔根,挪威;magnus.hilland在{}helse-bergen.no

文摘

目标先天性laryngomalacia (CLM)在婴儿喘鸣的主要原因。大多数情况下预计在2岁前解决,但长期呼吸描述前景不佳。我们旨在调查如果CLM与喉结构或功能改变有关。

方法二十23(87%)婴儿住院Haukeland大学医院1990 - 2000年期间CLM没有并发症和匹配控制在平均年龄13年评估。过去和目前呼吸道发病率是记录在一份调查问卷,和肺功能根据标准质量标准执行。喉镜检查进行静止在最大跑步机锻炼,不断测试(连续喉镜检查运动测试(CLE-test)),得分和分类根据预设标准蒙蔽的方式。

结果CLM组喉解剖学CLM支持在婴儿期描述静止在9个(45%)青少年。11(55%)报道呼吸困难与锻炼,其中7有相似之处CLM静止和10在CLE-test supraglottic阻塞。总的来说,6/20的症状在运动相似之处CLM在休息的时候在CLE-test阻塞。在对照组,一个青少年报告在运动时呼吸困难和两个在CLE-test喉梗阻。两组差异显著和喉镜检查相关的成绩,获得了在休息和运动(p = 0.001或更少)。

结论CLM留下脚印,增加的风险后运动性和喉梗阻症状。研究结果强调儿童呼吸道疾病的异质性和考虑早期生活因素的重要性。

  • 运动诱发吸气症状
  • 先天性laryngomalacia
  • 声带功能障碍
  • 呼吸系统疾病
  • 后续研究

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已知关于这个主题是什么呢?

  • 先天性laryngomalacia (CLM)在婴儿喘鸣的一个主要原因。

  • CLM被认为是良性自限性的条件,与呼吸困难提出解决12到24个月的年龄。

  • 长期呼吸文献中描述的前景不佳。

这项研究增加了什么?

  • 先天性laryngomalacia (CLM)似乎留下结构和功能的足迹增加后运动诱发呼吸道症状和喉阻塞的风险。

  • 大多数青少年在婴儿期CLM laryngoscopic CLM静止的回忆,和在运动时呼吸困难、喉梗阻。

  • 研究结果强调儿童呼吸道疾病的异质性和考虑早期生活因素的重要性。

介绍

先天性laryngomalacia (CLM)是最常见的原因在婴儿吸入喘鸣,特点是动态的向内折叠的supraglottic喉在灵感的一部分。1特征低沉的喘鸣,吸气和喂养困难的论文通常出现在生命的最初几周和灵活的喉镜检查是诊断的金标准。2CLM的病理生理学不是很好理解,但各种形式的解剖、生理或神经肌肉喉部异常已经提出。1 - 5手术治疗阻塞时表示妥协通风在某种程度上,它会导致未能茁壮成长,在少数情况下发生。6尺11寸因此,对大多数患者来说,CLM被认为是良性自限性的条件,文献提出,呼吸困难解决12到24个月的年龄。1 - 3,5,9,11尽管喘鸣可能会持续超出了这个年龄的情况下,很少有研究解决CLM的长期结果。3,7,10,12

运动诱发吸气症状(eii)也正越来越被认为是一个重要的鉴别诊断运动性哮喘在青少年的健康。13 - 15eii通常是与喉部异常,13,14,16 - 20如果是这样,通常称为运动性喉梗阻(EILO)。19,研讨会在未经选择的人群,EILO被发现在7.5%和5.7%的青少年。19,22因果机制尚不清楚,但异常相关的会厌,喉软骨骨骼或其支持,粘膜或肌肉结构可能都可能干扰气流,增加湍流和气流阻力,从而解释的症状。史密斯建议CLM后来EILO之间的关系,并介绍了术语运动性laryngomalacia。24

本研究的目的是评估青少年住院CLM的婴儿呼吸道症状和喉部异常通过问卷、肺量测定法和喉镜检查执行在休息和锻炼。结果与对照组相比,没有以前的CLM的历史。

方法

婴儿住院儿科Haukeland大学医院1990 - 2000年期间在挪威西部的诊断CLM没有重大并发症被邀请参与,根据医院的病人管理系统。并发症被定义为各种症状或先天畸形与CLM有关。25健康对照组为年龄和性别匹配是从当地的体育俱乐部。区域伦理委员会批准了这项研究。所有患者和控制及其监护人签署了书面同意。

医学的历史和背景资料

相关病史CLM被从医院的住院记录。后来病史、使用药物、物理性能和日常身体活动水平得到使用标准化的问卷。

肺量测定法

煤层瓦斯循环(FVLs)测定Vmax 22肺活量计(SensorMedics,阿纳海姆,美国)按照标准的质量标准。26用力呼气量在1 s (FEV1)、用力肺活量(FVC)、用力呼气流量FVC (FEF的25 - 75%25 - 75)记录和报告预测的百分比。27被迫在1 s (FIV吸气流1)和50%的图象50%)强制吸入体积容量被记录在案,并且FEF50分形插值/50和FEV1/ FIV1计算和分类异常如果超过1.5,所显示Rundell和施皮尔。15FVLs的配置是由一位经验丰富的分类为正常或异常呼吸生理学家(ODR)基于压扁或截断的吸气四肢,鲍里斯的建议28评定等级并不是瞎了参与者的地位。

喉镜检查在休息

录像从所有参与者在随机顺序被经验丰富的耳鼻喉科专家(J-HH),使用一个简单的分类系统识别的解剖特点,被认为代表部分小儿CLM诊断。1分类系统是基于以下的存在与否:著名的楔形文字结节和/或冗余的粘膜arytaenoid地区和/或著名ω-shaped会厌和/或上述特征。积极发现静止需要发现在arytaenoid地区会厌。

连续喉镜检查期间执行运动(CLE-test)

一个集成设置连续视频喉镜检查整个最大心肺运动试验,加上录像的上部的身体和声音录音应用。29日病人在跑步机上跑(Woodway ELG 70,Weil莱茵,德国)使用修改后的ramp-protocol,增加速度和/或海拔每1分钟,针对6 - 12分钟后最大运动能力。测试被认为是成功的,如果病人一直持续到疲惫,最好是由一个高原耗氧量和/或心率反应,或者直到停止呼吸窘迫。录像进行评估的基础上连续喉镜检查运动(CLE)评分由真理正义之神30.(图1)。CLE sum-score (Maat-E)至少3与EILO被认为是一致的。30.CLM涉及supraglottic结构,我们主要想解决喉应对高强度的锻炼,我们也应用修改真理正义之神的分数,只强调supraglottic发现最大强度(Maat-D)。诊断为supraglottic EILO需要Maat-D评分2或3的范围从0到3。所有失明的方式评估做回顾性分析录像以随机的顺序呈现,一个有经验的耳鼻喉科专家(J-HH)。发现一些其他的挑战CLE-test盲法评估。

图1

评分系统(真理正义之神分数)用来描述连续喉镜检查运动测试期间发现(CLE-test)。*分数每一层(语言的(C)和supraglottic(B和D))评估温和(A和B)(当话题开始运行)和最大努力(C和D)(之前跑步机停止运行);所有四个数字(模拟)一起被发现和分数(E)为每个测试/主题(改编自欧元拱Othorhinolaryngol30.)。

统计分析

直方图分布的背景和肺功能的变量都是策划,和视觉检测是用来确保t测试时适当的测试组之间的差异,这意味着和SDs适当汇总统计。确切概率法被用来测试分类数据。CLE-scores我们计算中位数和差,使用Wilcoxon rank-sum测试评估CLM与对照组之间的差异。症状和结果在喉镜检查了维恩图使用二分术语(图3)。双尾p < 0.05被认为是具有统计学意义。

结果

主题

31个学科最初识别,其中八个被排除在外,因为他们已经出现并发症如婴儿。剩余的23个学科,2下降,1是排除由于supraglottoplasty执行在婴儿期,离开20(87%)参与者(范围10 - 19岁,平均年龄12.7岁,男:女=第13章第7节)。平均诊断年龄为6.6岁(范围0-18)周。在婴儿期表现症状是吸气喘鸣在20(100%)、胸骨被撤销在14个(70%)和不同程度的喂养困难14 (70%)。CLM的诊断证实了喉镜检查9例(45%)患者。胸部x光片做了17个参与者其中16是正常和1建议肺炎。食管pH值测量进行了六个婴儿其中一个建议酸性反流而一个支气管镜检查显示右侧中部叶综合症。20个健康对照组招募(年龄16年,平均13.8年,男:女=课表)。人口统计学特征、肺功能最大的心肺运动试验数据和结果在CLM与对照组相似,除了较低意味着那些历史上最大心率CLM (表1)。

表1

背景资料为先天性laryngomalacia 20对象住院(CLM)和20名健康对照组没有这样的历史

呼吸道症状和治疗

治疗哮喘药物的历史更常见的CLM集团(表2)。11(55%)的患者20前CLM报道呼吸困难有关运动与1相比(5%)控制。

表2

病史、呼吸道症状、诊断和喉发现20青少年住院先天性laryngomalacia (CLM)和20名健康对照组没有这样的历史

肺活量的和喉的发现在休息的时候

异常描述了配置FVLs CLM组8例(40%)受试者相比,一个控制问题。FEF50分形插值/50和FEV1/ FIV1分别率超过1.5被认为在四和三个CLM主题和在一个控制。

喉镜检查静止显示特征类似laryngomalacia(结果中观察到这两个会厌和arytaenoid地区)在9个(45%)患者前CLM和没有控制主体(表2)。

喉发现在运动

CLE-scores中值(差)为Maat-E CLM与对照组(CLE-sum分数)3(1.5 - -3.5)和1 (0 - 1)(p = 0.002),分别和supraglottic发现最大强度的锻炼(Maat-D) 2(1 - 2)和1(0 - 1),分别(p < 0.001),说明图2。组之间的差异主要是由于supraglottic分数,以及Maat-E的影响几乎完全由Maat-D解释(图2)。

图2

喉运动的成绩获得连续喉镜检查运动测试期间(CLE-test) 20青少年住院先天性laryngomalacia (CLM)和20名健康对照组没有这样的历史。左边的图(Maat-D)描述了supraglottic运动在极限运动成绩。正确的图(Maat-E)描绘了一个从CLE-test总分。框显示差,粗线表示中位数。竖线表示最小和最大得分。

喉阻塞在极限运动(图3)符合supraglottic EILO (Maat-D)观察14例(70%)受试者在CLM组和对照组2例(10%)受试者。10(50%)主题报道呼吸窘迫在体育锻炼supraglottic EILO CLE-tests。6(30%)科目CLM-group报道呼吸窘迫运动,表现出喉解剖学静止可能代表相似性laryngomalacia和执行CLE-test符合supraglottic EILO。在对照组,在锻炼一个主题报道呼吸窘迫,但CLE-test正常发现。症状的重叠性质和结果描述了图3

图3

维恩图描绘的自述在运动时呼吸困难,和喉的发现在休息和锻炼。发现,练习:Maat-D得分2或3的最大运动期间连续喉镜检查运动试验(CLE-test)。发现,其他:著名arytaenoids和会厌。症状:在锻炼自我呼吸困难。圈是成正比的领域对象的数量(n)的条件问题。重叠区域显示对象与两个或三个结果。

讨论

我们所知,这是第一项研究中,患者住院CLM在青春期阶段已经系统地检查。我们发现,受试者报告说在运动时呼吸困难,11/20 9/20被认为有喉相似CLM喉镜检查在休息,而14/20 supraglottic喉阻塞在高强度运动。重叠的异常被观察到在6/20,他们在运动症状,laryngoscopic相似CLM静止和喉梗阻在高强度运动。发现的数量明显超过对照组。

这项研究的优势和弱点

本研究高出勤率的力量从婴儿期到青春期的一组病人诊断和在一个儿科住院单位。CLM以外的风险包括畸形患者被排除对象与已知的并发症减少。这是一个弱点,CLM还没有验证了喉镜检查在一半的参与者。然而,考虑到设置在大学儿科单位只有有经验的儿科医生分配最终诊断,临床评估CLM在大多数情况下应该是相当简单的。此外,如果诊断CLM被错误地与其他呼吸道疾病,婴儿没有后来发现CLM的预期;的比例,积极发现至少应该高达本研究中观察到。遗憾的是,对照组下降干扰目标匹配的结构的研究。作为该研究机构的基础,包括参与者相对较少,都被送往医院,公司的结论后异常的患病率CLM不能。然而,数据代表重要假设生成结果强调儿童呼吸道疾病的异质性,以及考虑的重要性在诊断早期生活因素。当然这项研究表明大,最好是前瞻性研究的必要性。 Asthma was not particularly searched for and respiratory symptoms at follow-up may therefore be due to footprints from CLM or asthma or both. The choice of recruiting a control group from local sports clubs may have increased the number of healthy subjects. This may have led to less symptoms and findings in this group and therefore contributed to some of the group differences that we observed. Ideally the control group should have been drawn at random.

文献后长期随访CLM在婴儿期是稀缺的。喉镜检查在运动中只有被报道的一个子集三运动性症状的患者参与的研究作者称为迟发laryngomalacia、确认诊断在两个。31日史密斯和库珀10肺量测定的报道发现兼容可变extrathoracic气道阻塞在6/20的孩子与前CLM(平均年龄8年)。喉镜检查没有执行,但本研究的结果相媲美。弗里德曼12报道后喘鸣CLM超过18个月的3/18受试者在随后一组平均年龄为2.7岁。麦克法兰3运动性喘鸣的报告在3/20分裂到8 - 16个年后科目使用内窥镜CLM验证,但喉镜检查不是与后续执行的。

在婴儿期,CLM的特点是动态的向内折叠supraglottic喉在灵感的一部分,但症状通常2岁之前解决。1 - 3,5,9,11它是合理的假设逆相关症状的程度喉口的横截面积。可以想象,一个狭窄的喉与足迹从一个青少年前laryngomalacia将更容易崩溃和/或造成阻塞比静止在运动过程中由于气流的增加,潜在的增加湍流和气道阻力,从而也增加了喉腔内负压由于伯努利效应。32发现在沉重的运动符合这个场景已经记录在其他病人群体发表的几篇文章中我们组。14,23,29日,30.静止与喉镜检查,只给结构信息和有限的信息功能,CLE-test允许连续可视化的喉与增加锻炼和气流随着症状的发展。喉阻塞在高峰锻炼经常发生(70%)比喉镜检查发现静止(45%),强调调查这些患者在持续运动的重要性。

晚发性laryngomalacia是一个术语,用于描述病人参与一些研究在过去几十年。10,33阿尔托34是第一个名字,添加前面描述的先天性、收购和运动性laryngomalacia类型。病因尚不清楚,但CLM通常出现相对温和的症状和晚发性laryngomalacia可以代表温和的长期后果,甚至未确诊的形式的CLM,可能值得探索的一个理论。

本研究的结果挑战自然痊愈的概念CLM应该将在所有的病人。然而,本研究的参与者都被送往医院,表明比一般偏向于更严重的疾病。另一方面,根据他们的医疗记录他们仍然不适合手术治疗,他们都出院几天之后,当他们的呼吸和营养状况评估满意和父母在家确信他们可以处理这种情况。因此研究结果表明,CLM的症状可能减弱甚至消失随着喉腔的大小增加,随后发生在以后的生活中当喉功能受到高气流由剧烈运动造成的。临床意义是,父母应该了解后运动障碍的可能性。这是很重要的,为了避免诊断错误和无效的治疗方法,在图中以常用哮喘药物治疗在目前的研究。运动数据显示降低峰值心率,也是一个无关紧要的趋势降低峰值CLM组的运动能力。因此,尽管CLM观察到这些孩子的足迹,他们似乎有足够的通气能力发展正常的运动能力在他们的童年。

结论

CLM似乎留下结构和功能的足迹在喉,随着不断增加的风险后运动性和喉梗阻症状。研究结果强调儿童呼吸道疾病的非均质性和重要性的考虑当执行诊断早期生活因素。

引用

脚注

  • 贡献者MH概念化和设计研究,参与数据收集、执行分析,起草了最初的手稿,并批准提交最后的手稿。ODR参加研究的构想和设计,主要是呼吸系统研究的技术人员,参加的解释分析,起草重要知识的手稿内容、提交和批准最终的手稿。LS参与数据收集和提交批准最后的手稿。ØH负责统计学家的研究。HJA、TH和J-HH参加研究的构想和设计,分析和解释,起草重要的知识内容的手稿,并批准提交最后的手稿。J-HH担保人的研究。

  • 资金Haukeland大学医院,挪威卑尔根。

  • 相互竞争的利益没有宣布。

  • 伦理批准REC West-Secretariat-Regional医疗卫生研究伦理委员会,2009/1259 /用背心。

  • 出处和同行评议不是委托;外部同行评议。